Radikulopatia spôsobená lumbálnymi epidurálnymi varixami – kazuistika


Radiculopathy Caused by Lumbar Epidural Venous Varices – a Case Report

The authors present a case with a rare pathophysiological element. A patient presented with pain in the lumbar region and radiculopathy. The cause of symptoms was established as vascular malformation arising out of epidural varices. Varices are formed in the epidural location by dilation of the lumbosacral veins. They may form masses that compress neural fibres and imitate spinal stenosis or disc herniation. The pathogenesis of epidural varices is not fully understood. Treatment is by surgery and the prognosis is good.

Key words:
epidural venous varices – vascular malformations – radiculopathy – disc surgery


Autoři: M. Cingelová ;  E. Pakosová ;  M. Lovíšková ;  E. Pristašová
Působiště autorů: II. Neurologická klinika LF UK a UN Bratislava – Nemocnica akad. L. Dérera
Vyšlo v časopise: Cesk Slov Neurol N 2011; 74/107(4): 475-477
Kategorie: Kazuistika

Souhrn

Kazuistika popisuje extrémne raritnú patofyziologickú entitu u polymorbídnej onkologickej pacientky – vaskulárnu malformáciu charakteru epidurálnych varixov, ktoré sa u pacientky manifestovali formou lumbosakrálnej radikulopatie. Jedná sa o léziu, ktorá vzniká dilatáciou lumbosakrálnych vén v epidurálnom priestore, môže spôsobovať kompresiu nervových koreňov, a imitovať tak spinálnu stenózu či herniu disku. Patogenéza epidurálnych varixov nie je známa. Terapia je neurochirurgická, prognóza pacientky je dobrá.

Klíčová slova:
epidurálne varixy – vaskulárne malformácie – radikulopatia – chirurgia diskov

Úvod

Bolesti v krížovej oblasti sú druhou najčastejšou chorobou po infektoch horných dýchacích ciest [1]. Symptomatické lumbálne epidurálne varixy, manifestujúce sa lumbalgiami alebo radikulopatiou, sú extrémne raritná primárna patofyziologická entita, prvýkrát popísaná v 40. rokoch Cohenom a Epsteinom [2,3]. Sú označované aj ako vertebro-epidurálne lumbosakrálne vaskulárne malformácie [4]. Epidurálne varixy môžeme definovať ako získané lézie spôsobujúce kompresiu nervových koreňov, durálneho vaku, vzniknuté dilatáciou vén plexus venosus vertebralis internus, často sprevádzané dilatáciou inter­vertebrálnych vén a plexus venosus vertebralis externus. Ich incidencia sa v literatúre uvádza od 0,067 do 5 % [5,6]. Najčastejšie sa vyskytujú v lumbálnej oblasti, môžu byť prítomné v každom veku. Patogenéza nie je celkom objasnená.

Rozšírené lumbálne epidurálne plexy môžu spôsobiť kompresiu nervových koreňov a durálneho vaku. Symptómy imitujú herniáciu lumbálnych diskov alebo spinálnu stenózu. Definitívna diagnóza je často stanovená až perioperačne a operačné riešenie epidurálnych varixov prináša dobré výsledky, čo demonštrujeme aj našou kazuistikou.

Kazuistika

V našej práci prezentujeme kazuistiku 66-ročnej pacientky, v minulosti po kvadrantektómii s lymfadenektómiou axily pre karcinóm prsníka, s následnou rádio­terapiou a chemoterapiou, ktorá bola dlhodobo sledovaná pre chronické vertebrogénne bolesti v lumbosakrálnej oblasti chrbtice. Pre exacerbáciu bolestí bola prijatá na našu kliniku s klinickým nálezom radikulárneho syndrómu L2, L3, L4 vpravo s reflektoricko-senzitívnym deficitom (taktilná hypestéza v dermatóme L2, L3, L4 vpravo, znížený patelárny reflex vpravo), u pacientky bola prítomná aj obezita. Počas hospitalizácie sme realizovali počítačovou tomografiu (CT) lumbosakrálnej (LS) chrbtice v rozsahu L3//L4 až L5/S1 s nálezom degeneratívnych zmien, suspektnej paramediálnej hernie disku L5/S1 vľavo, protrúzie disku L4/L5 a spondylartrózy, najvýraznejšej v úrovni L4/L5. Preto sme doplnili magnetickou rezonanciu (MR) LS chrbtice aj s kontrastom, ktorým sa zobrazili dve periférne sa farbiace expanzie (13 × 14 × 20 mm, 10 × 9 × 15 mm) uložené intraspinálne extradurálne vpravo v úrovni dolného okraja priestoru L2/L3 a kraniálnej časti tela stavca L3 s tlakom a deformáciou durálneho vaku ventrolaterálne vpravo (obr. 1–3), čo korelovalo s klinickým nálezom. Konzultovaný neurochirurg odporučil operačné riešenie. Na základe MR obrazu nebolo možné jednoznačne stanoviť charakter expanzií. Vzhľadom na onkologickú anamnézu pacientky, sme uvažovali o suspektných metastázach v danej lokalite, a to i napriek tomu, že všetky aktuálne laboratórne ukazovatele zamerané na skríning onkologického procesu boli negatívne. Za účelom vylúčenia možných metastáz aj v inej lokalite sme doplnili CT brucha a malej panvy, ktorým sa ich výskyt nepotvrdil. Následne bola pacientka preložená na neurochirurgickú kliniku za účelom operačného riešenia. Počas operačného výkonu bola detekovaná rozsiahla masa dilatovaných epidurálnych plexov, ktorá elevovala korene L2 a L3 vpravo. Následne bola prevedená koagulácia epidurálnych varixov, parciálna hemi­laminektómia L2/L3 vpravo a extirpácia disku. Po operačnom zákroku došlo u pacientky k úprave neurologického deficitu (úprava hypestézy v dermatóme L2, L3, L4 vpravo a patelárneho reflexu vpravo) a k ústupu jej subjektívnych ťažkostí.

MR LS chrbtice v rozsahu Th11 po LS prechod – sagitálny rez T1 intraspinálne extradurálne ventrálne a laterálne vpravo na úrovni stavca L2 po podaní kontrastnej látky zobrazuje prstencovite, periférne sa farbiacu,
elipsovitú štruktúru veľkosti cca 13 × 14 × 20 mm (AP × LL × KK), zasahujúcu do pravého foramenu L2/L3, deformujúcu durálny vak ventrálne a laterálne sprava.
Pod touto expanziou sa nachádza podobná druhá štruktúra, uložená tiež extradurálne ventrálne a laterálne vpravo v úrovni dolného okraja priestoru L2/L3 a kraniálnej časti stavca L3, deformujúca durálny vak sprava. Veľkosť druhej expanzie je 10 × 9 × 15 mm.
Obr. 1. MR LS chrbtice v rozsahu Th11 po LS prechod – sagitálny rez T1 intraspinálne extradurálne ventrálne a laterálne vpravo na úrovni stavca L2 po podaní kontrastnej látky zobrazuje prstencovite, periférne sa farbiacu, elipsovitú štruktúru veľkosti cca 13 × 14 × 20 mm (AP × LL × KK), zasahujúcu do pravého foramenu L2/L3, deformujúcu durálny vak ventrálne a laterálne sprava. Pod touto expanziou sa nachádza podobná druhá štruktúra, uložená tiež extradurálne ventrálne a laterálne vpravo v úrovni dolného okraja priestoru L2/L3 a kraniálnej časti stavca L3, deformujúca durálny vak sprava. Veľkosť druhej expanzie je 10 × 9 × 15 mm.

Obr. 2, 3. MR LS chrbtice priestoru L2/3 – axiálny rez T1 po podaní KL sa ukazujú dve periférne sa farbiace expanzie uložené intraspinálne extradurálne vpravo s tlakom a deformáciou durálneho vaku.
Obr. 2, 3. MR LS chrbtice priestoru L2/3 – axiálny rez T1 po podaní KL sa ukazujú dve periférne sa farbiace expanzie uložené intraspinálne extradurálne vpravo s tlakom a deformáciou durálneho vaku.

Diskusia

Na základe klinickej manifestácie rozdeľujeme epidurálne varixy na asymptomatické a symptomatické. V literatúre je pub­likovaný nízky počet symptomatických epidurálnych varixov ako príčin radikulopatie [7]. Okrem toho boli popísané prípady, kedy sa manifestovali vznikom močovej retencie [8], myelopatie [9] alebo lumbalgií [10]. Epidurálne varixy sa môžu vyskytovať primárne izolovane alebo v koincidencii s inými abnormalitami spinálneho kanála (hernia disku [5], spinálna stenóza, spondylolistéza [11], spondylolýza [12]). I keď je kompresia nervových koreňov spôsobená epidurálnymi varixami zriedkavo v literatúre popisovaná ako primárna patologická entita [5]. Abnormality spinálneho kanála môžu viesť i k sekundárnej genéze epidurálnych varixov. Rozšírenie epidurálnych plexov bolo pozorované sekundárne aj pri intrakraniálnej hypotenzii [13], Marfanovom syndróme [14], oklúzii/obštrukcii vena cava inferior/superior [15], tehotenstve [16,17], obezite, spinálnej epidurálnej lipomatóze, portálnej hypertenzii, Budd--Chiari syndróme [5,18].

Patofyziológia nie je celkom objasnená, na ich vzniku sa predpokladá niekoľko mechanizmov:

  1. zvýšenie venózneho tlaku v epidurálnom venóznom systéme – pri prolapse disku, spinálnej stenóze [19],
  2. epidurálny venózny reflux pri zvýšení torako-abdominálneho tlaku (je nutné zdôrazniť, že epidurálny venózny sy­stém je bez chlopní) [11],
  3. venózna trombóza z endoteliálneho poškodenia spôsobená akútnou herniou disku [5].

V prípade našej pacientky predpokladáme, že k lokálnemu zvýšeniu venózneho tlaku v epidurálnom venóznom systéme došlo najskôr v dôsledku hernie disku za participácie obezity, i keď nemôžeme jednoznačne vylúčiť kongenitálnu anomáliu cievnej steny.

Diferenciálna diagnostika epidurálnych varixov zahŕňa hernie diskov, abscesy, tumory, hematómy a synoviálne cysty [15].

V diagnostike má svoje miesto MR, ale nález býva často mylne interpretovaný ako hernia disku alebo tumor.

Triáda príznakov ako:

  1. epidurálna masa so signálom strednej intenzity,
  2. epidurálna masa sprevádzaná vinutými dilatovanými vénami,
  3. prítomnosť prominujúcich lumbálnych segmentálnych vén s intraforaminálnym rozšírením [20] zvyšuje podozrenie na túto patofyziologickú entitu. Epidurálne varixy sú často na MR dia­gnostikované retrospektívne. Najčastejšie je však diagnóza stanovená peri­operačne, ako i v prípade našej pacientky.

Excízia alebo koagulácia lumbálnych epidurálnych varixov a dekompresívna laminektómia sú terapeutickými výkonmi, ktoré prinášajú dobré výsledky, a to pri izolovaných epidurálnych varixoch, ako i pri súčasnom výskyte iných patologických procesoch v spinálnom kanáli. U našej pacientky operačné riešenie malo pozitívny efekt so zlepšením neurologického nálezu. V literatúre bol doteraz popísaný iba jeden prípad, kedy došlo k spontánnej regresii symptomatických lumbálnych epidurálnych varixov [21].

Záver

Symptomatické lumbálne epidurálne varixy sú extrémne zriedkavou entitou, často diagnosticky podhodnotenou. Ich presná patofyziológia vzniku nie je celkom objasnená. Klinická prezentácia symptomatických lumbálnych epidurálnych varixov nie je odlišná od radikulopatie diskogénnej etiológie. V diagnostike má významné miesto MR, ktorej pozorná a správna interpretácia môže prispieť k stanoveniu dia­gnózy predoperačne. Excízia alebo ablácia epidurálnych varixov prináša dobré pooperačné výsledky i v dlho­dobom sledovaní. Radikálne odstránenie príčiny je tak kauzálnou terapiou radikulárneho syndrómu.

MUDr. Miriam Cingelová
II. Neurologická klinika LF UK a UN Bratislava
Limbová 5
833 05 Bratislava
e-mail: miriamcingelova@post.sk

Prijaté k recenzii: 27. 1. 2011
Prijaté do tlače: 17. 2. 2011


Zdroje

1. Voháňka S, Mičánková Adamová B. Lumbální spinální stenóza a neurogenní klaudikace. Cesk Slov Neurol N 2009; 72/105(5): 405–417.

2. Cohen I. Extradural varix simulating herniated nucleus pulposis. J Mt Sinai Hosp 1941; 8: 136–138.

3. Epstein BS. Low back pain associated with varices of the epidural vein simulating herniation of the nucleus pulposis. Am J Res 1947; 57: 736–740.

4. Demeulenaere A, Spelle L, Lafitte F, Brunet E, Chiras J. Vertebro-epidural lumbosacral vascular malformations. An unusual cause of lumbo-sciatic pain. J Neuroradiol 1999; 26(4): 225–235.

5. Zimmerman GA, Weingarten K, Lavyne MH. Symptomatic lumbar epidural varices. Report of two cases. J Neurosurg 1994; 80(5): 914–918.

6. Hammer A, Knight I, Agarwal A. Localized venous plexi in the spine simulating prolapse of an intervertebral disc. A report of six cases. Spine 2003; 28(1): E5–E12.

7. Hanley EN jr, Howard BH, Brigham CD, Chapman TM, Guilford WB, Coumas JM. Lumbar epidural varix as a case of radiculopathy. Spine 1994; 19(18): 2112–2126.

8. Ivanovici F. Urine retention: an isolated sign of some spinal cord disorders. J Urol 1970; 104: 284–286.

9. Dickman CA, Zabramski JM, Sonntag VK, Coons S. Myelopathy due to epidural varicose veins of the cer­vicothoracic junction. Case report. J Neurosurg 1988; 69: 940–941.

10. Asamoto S, Sugiyama H, Doi H, Nagao T, Ida M, Matsumoto K. Spinal epidural varices. No Shinkei Geka 1999; 27(10): 911–913.

11. Bammatter S, Schnyder P, De Preux J. CT in thrombosed dilated posterior epidural vein. Eur J Radiol 1987; 7: 116–118.

12. Pekindil G, Yalniz E. Symptomatic lumbar foraminal epidural varix. Case report and review of the literature. Br J Neurosurg 1997; 11(2): 159–160.

13. Albayram S, Wasserman BA, Yousem DM, Wityk R. Intracranial hypotension as a cause of radiculopathy from cervical epidural venous engorgement: case report. AJNR Am J Neuroradiol 2002; 23(4): 618–621.

14. Chun JY, Dillon WP, Berger MS. Symptomatic enlarged cervical anterior epidural venous plexus in patient with Marfan syndrome. AJNR Am J Neuroradiol 2002; 23(4): 622–624.

15. Paksoy Y, Gormus N. Epidural venous plexus enlargements presenting with radiculopathy and back pain in patients with inferior vena cava obstruction or occlusion. Spine 2004; 29(21): 2419–2424.

16. Gormus N, Ustun ME, Paksoy Y, Ogun TC, Solak H. Acute thrombosis of inferior vena cava in a pregnant woman presenting with sciatica: a case report. Ann Vasc Surg 2005; 19(1): 120–122.

17. Hirabayashi Y, Shimizu R, Fukuda H, Saioh K, Igarashi T. Effects of the pregnant uterus on the extradural venous plexus in the supine and lateral position as determined by magnetic resonance imaging. Br J Anaesthesiol 1997; 78(3): 317–319.

18. Kawai M, Udaka F, Nishioka K, Houshimaru M, Koyama T, Kameyama M. A case of idiopathic spinal epidural lipomatosis presented with radicular pain caused by compression with enlarged veins surrounding nerve roots. Acta Neurol Scand 2002; 105(4): 322–325.

19. Moonis G, Hurst RW, Simon SL, Zager EL. Intradural venous varix. A rare cause of an intradural lumbar spine lesion. Spine 2003; 28(20): E430–E432.

20. Wong CH, Thng PL, Thoo FL, Low CO. Symptomatic spinal epidural varices presenting with nerve impingement. Report of two cases and review of the literature. Spine 2003; 28(17): E347–E350.

21. Tofuku K, Koga H, Yone K, Komiya S. Sponta­neous regression of symptomatic lumbar epidural varix. Spine 2007; 32(4): E147–E149.

Štítky
Dětská neurologie Neurochirurgie Neurologie

Článek vyšel v časopise

Česká a slovenská neurologie a neurochirurgie


2011 Číslo 4

Nejčtenější v tomto čísle

Tomuto tématu se dále věnují…


Přihlášení
Zapomenuté heslo

Nemáte účet?  Registrujte se

Zapomenuté heslo

Zadejte e-mailovou adresu se kterou jste vytvářel(a) účet, budou Vám na ni zaslány informace k nastavení nového hesla.

Přihlášení

Nemáte účet?  Registrujte se